Relato de um caso raro de mioclonias espinhal segmentar num paciente com ataxia de Friedreich

Investigadores da Faculdade de Medicina Sawai Man Singh (Jaipur, Índia), informaram recentemente de um caso dum paciente com ataxia de Friedreich com uma rara manifestação no movimento. O estudo foi publicado na revista SpringerPlus com o título: "Mioclonias espinhal segmentar familial: uma característica clínica rara da ataxia de Friedreich".

A ataxia de Friedreich é uma doença neurodegenerativa hereditária rara caracterizada pela lesão progressiva do sistema nervoso com degeneração da medula espinal e nervos periféricos que leva a fraqueza muscular, perda sensorial, défice de equilíbrio e falta de coordenação dos movimentos musculares voluntários. Os pacientes também podem experimentar deformidades esqueléticas, cardiomiopatia hipertrófica (distúrbio no qual o músculo cardíaco torna-se anormalmente hipertrofiado) e diabetes mellitus. O início da doença ocorre geralmente durante a infância ou na adolescência e a doença leva à incapacidade progressiva, à dependência de uma cadeira de rodas e esperança de vida reduzida.

A ataxia de Friedreich é causada por uma mutação num gene chamado frataxina (FXN), mais especificamente por repetições duma expansão de guanina-adenina-adenina (GAA) trinucleotídica no primeiro intrão do gene FXN, o que leva a uma redução no ARN mensageiro e a subsequente diminuição da regulação da proteína frataxina. Os alelos FXN normais contêm menos de 36 repetições GAA, enquanto os alelos causadores de doenças têm as expansões GAA repetidas até 1700. O comprimento da repetição da expansão GAA está diretamente associada à gravidade da doença.

No estudo, os investigadores relataram um caso de um rapaz de 19 anos de idade, que tinha vindo a desenvolver uma doença neurológica progressiva que afetou seu modo de andar, a fala e causou escoliose na coluna torácica. Não havia historial clínico de febre, dores de cabeça, comportamento anormal, declínio cognitivo ou crises convulsivas.

Após o exame físico, descobriu-se que o paciente tinha escoliose torácica e deformidades de pés cavus. Tónus muscular diminuído (hipotonia), perda de massa muscular e fraqueza foram observados em todos os quatro membros. O paciente experimentou movimentos bruscos, breves e involuntários nos seus membros superiores que pareciam piorar em situações fadiga e stress mental. Não foram observados movimentos bruscos involuntários durante o sono. A dor do paciente, febre e tato estavam intactos, mas a vibração e a posição conjunta dos sentidos foram prejudicados abaixo dos joelhos. Disartria (articulação pouco clara da fala) e ataxia do tronco e membros (falta de coordenação muscular voluntária) também foram observadas.

As análises ao sangue do paciente e o eletrocardiograma (ECG) foram normais, e o eletroencefalograma (EEG) não revelou atividade epilética. Foram observadas rajadas mioclónicas em músculos específicos, que se referem a breves movimentos bruscos, tipo choque, espasmódicos involuntários. A análise genética do gene FXN revelou que o paciente teve uma expansão de mais de 66 repetições GAA.

Em conjunto, os resultados permitiram um diagnóstico de ataxia de Friedreich com mioclonia segmentar espinhal (SSM), uma desordem do movimento rara caracterizada por contrações involuntárias de grupos musculares esqueléticos inervados por uma região da medula espinhal limitada.

O paciente tinha quatro irmãos e um de seus irmãos mais novos (12 anos) apresentava sintomas clínicos semelhantes com escoliose progressiva, instabilidade de marcha e movimentos involuntários e espasmódicos dos braços. A família recebeu aconselhamento genético e as doenças e prognósticos foram explicados. O paciente iniciou um tratamento com uma alta dose de coenzima Q para os sintomas da ataxia de Friedreich, juntamente com fisioterapia, além do clonazepam (0,5 mg duas vezes por dia) para a sua condição SSM. Infelizmente, não houve resposta ao tratamento. O paciente está sendo acompanhado de perto.

A equipa sublinha que há muito poucos relatos de casos de movimentos involuntários anormais em pacientes com ataxia de Friedreich. Os autores acreditam que este pode ser o primeiro relato de caso de SSM na ataxia de Friedreich, sendo uma manifestação única e rara da doença.


(artigo traduzido)




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