Deleções e duplicações no Exome podem ajudar a apontar a causa de doenças genéticas inexplicáveis




A análise da variação genética no exome, a sequência de ADN dos genes que são traduzidos em proteínas, pode ajudar na descoberta da causa de doenças para as quais nenhuma causa genética podia ser encontrada anteriormente, e isso pode ter um impacto direto na gestão clínica. A Dra. Jayne Hehir-Kwa, Professora Assistente de Bioinformática no grupo de Investigação Translacional, Departamento de Genética Humana, Radboud UMC, Nijmegen, Holanda, descreve os resultados do estudo de seu grupo que se propôs a determinar se o número de cópias variantes (CNVs), grandes deleções ou duplicações genómicas, podem contribuir para outras doenças, para além das que causam deficiência intelectual.

O papel das CNVs na deficiência intelectual é bem conhecida, mas a sua implicação noutras doenças não o é. "Há, por exemplo, relatos de casos que descrevem deleções em cegueira, mas ninguém determinou a extensão de CNVs em outros grupos de pacientes", a Dra. Hehir-Kwa diz.

A equipa selecionou 600 pacientes para os quais qualquer diagnóstico ou mutação causal podia ser encontrado usando toda a atual metodologia de sequenciamento do exome (WES), e olha para todo o genoma para uma deleção causal ou duplicação. É, dizem, a primeira vez que alguém examina sistematicamente por um mecanismo da doença num grupo de pacientes grande e diversificado, incluindo cinco condições heterogéneas - deficiência intelectual, surdez, cegueira, distúrbios metabólicos e distúrbios de movimento.

"Para esses grupos de pacientes, as abordagens que visam os genes têm sido tradicionalmente utilizadas para deteção de mutações e, portanto, a contribuição de CNVs para esses grupos de doenças nunca foi estabelecido e testes a todo o genoma raramente aplicados", diz a Dra. Hehir-Kwa. "Os nossos resultados mostram que as CNVs são relativamente comuns, eventos clinicamente relevantes."

As CNVs foram encontradas em pacientes com vários tipos diferentes de distúrbios, por exemplo retinite pigmentosa (cegueira), síndrome de Usher (surdez), miopatia de Bethlem / Ulrich (uma forma de distrofia muscular congénita), síndrome de hipotonia-cistinúria (uma desordem metabólica de início neonatal) e imunodeficiência ligada ao X (um distúrbio hereditário do sistema imunitário).

"Embora a WES não seja perfeita em termos de catalogar completamente a variação genómica, o nosso trabalho tem mostrado que pode desempenhar um papel importante no diagnóstico. Além de nos ajudar a elaborar melhores estratégias de gestão clínica para os pacientes, também afeta o seu prognóstico e fornece informações que nos podem ajudar com aconselhamento reprodutivo para os indivíduos afetados", diz a Dra. Hehir-Kwa. "Como resultado, estamos agora a oferecer a triagem CNV realizada no nosso estudo como um procedimento de diagnóstico padrão na análise exome para pacientes onde a causa genética da sua condição não foi encontrada anteriormente."

O alcance do diagnóstico difere entre as diferentes categorias de doenças, dizem os investigadores. A triagem tradicional para as mutações genéticas pode explicar 27% de deficiência intelectual, 52% de cegueira, e até 20% dos indivíduos com doenças mitocondriais e de movimento. "Isso significa que entre a 48-80% dos pacientes triados com WES, não é dado um diagnóstico genético. Ao procurar as CNVs nas regiões exon desses pacientes não diagnosticados, estimamos que podemos encontrar tal diagnóstico em cerca de mais de quatro por cento. Em particular, as condições de cegueira parecem ter o maior alcance de CNVs - até sete por cento," diz a Dra. Hehir-Kwa. "Eu gostaria de ver o rastreio de mais tipos de variações genómicas tornar-se procedimento padrão em diagnósticos genéticos. O genoma de um indivíduo pode conter todos os tipos de diferentes variantes, em todas as formas e tamanhos, e é importante que tomemos todas essas variações em conta.” A WES, quando oferecida como um primeiro nível teste de diagnóstico, pode dar um alcance elevado de diagnóstico, e o resultado é um diagnóstico mais rápido a um custo menor.

"Quanto mais completo e exaustivo podemos fazer tal teste de diagnóstico, mais acessível torna-se o teste genético para o público. No entanto, os profissionais de clínicas de saúde precisam de estar bem informados sobre os diferentes mecanismos da doença genética para oferecer o melhor aconselhamento possível para os pacientes," conclui a Dra. Hehir-Kwa.



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