TERAPIA DE REPOSIÇÃO DE FRATAXINA SINTONIZÁVEL


 Texto do Resumo:

Descrição (fornecida pelo requerente): A ataxia de Friedrich (FA) é uma devastadora doença hereditária degenerativa que acomete crianças e jovens adultos, resultando em morte precoce. É causada por mutações recessivas homozigotos no gene frataxina (FXN), que codifica uma proteína importante na montagem dos agrupamentos de ferro-enxofre nas mitocôndrias. Propomos o desenvolvimento duma terapia para a FA que usa vetores virais adeno-associados (AAV) recombinantes para entregar o gene FXN para uma expressão ajustável, a longo prazo no sistema do nervoso periférico (PNS) e coração. Para este fim, nós desenvolvemos um sistema de transferência do gene AAV induzível para a expressão regulamentada de FXN em tecidos-alvo. A administração oral de um medicamento de pequenas moléculas pode modular os níveis e duração da expressão FXN de nossos vetores de terceira geração. Nós colocamos a hipótese de que níveis aumentados de frataxina humana contendo o nativo mitocondrial visando a sequência, irão reparar mitocôndrias disfuncionais e reduzir a apoptose de células alvo. Desde que a frataxina ectópica seja expressa localmente nas células neurais, a barreira hemato-encefálica (BBB) não limitará o acesso de neurónios afetados à frataxina, um problema potencial com abordagens baseadas em proteína. A FXN entregue por AAV resolve o problema da terapia sistémica de proteína da BBB e representa uma nova e potencialmente prática abordagem ao tratamento da FA. Na fase I, vamos construir os vetores e testar a sua expressão constitutiva e induzível in vitro e os corações e os PNS dos ratos destinatários. Espera-se um aumento significativo nos perfis bioenergéticos mitocondriais. A fase II incidirá sobre estudos de prova de conceito expandidos em modelos animais. Dado o notável progresso recente em usar terapeuticamente AAV - existem mais de 50 ensaios clínicos utilizando AAV como veículos de entrega, incluindo a entrega segura de transgenes para o coração - estamos otimistas que nosso sistema para entrega de FXN regulado pela expressão de AAV para o cérebro e o coração dos pacientes fornecerá uma nova terapia reparadora para esta doença neurodegenerativas e cardiomiopática devastadora. Porque a expressão dos vetores AAV espera-se que seja estável durante longos períodos de tempo, a nossa abordagem representa um passo fundamental para uma potencial cura para a FA.


Fonte: http://projectreporter.nih.gov/project_info_description.cfm?aid=8714548&icde=0

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